히르슈슈프룽병 (Hirschsprung’s disease)

선천성 거대잘록창자 증후군 (Congenital Aganglionic Megacolon)이라고도 합니다.

히르슈슈프룽병(Hirschsprung’s disease, Congenital Aganglionic Megacolon)은 장관의 원위부(주로 직장과 S자결장)에 장신경총(ganglion cell)이 선천적으로 결손되어
무신경절 부위가 지속적으로 수축하고, 그 상부 장관이 심하게 확장되는 질환입니다.

신생아기에 태변 배출 지연과 복부 팽만, 구토가 나타나며, 조기 진단과 수술적 치료가 필요합니다.

히르슈슈프룽병 (Hirschsprung’s disease)
신경절세포 (Neural Crest cell) 결여로 인해 무신경절 부위가 연동운동을 하지 못하고 기능적 폐쇄가 발생하고, 그 위쪽 장관이 확장됩니다.

신경능선세포 (Neural crest cell)와 장신경총 (Myenteric plexus)

Ghousia, S. (2021). Oral health management of a child with hirschsprung’s disease: An uncommon clinical entity. International Journal of Pedodontic Rehabilitation. 6. 68. 10.4103/ijpr.ijpr_32_20.
  • 신경능선세포(Neural crest cell) 는 배아의 신경관이 형성될 때 양쪽 가장자리에서 떨어져 나온 특수한 세포 집단입니다. 이 세포들은 전신 여러 부위로 이동하여 말초신경, 색소세포, 일부 내분비 세포 등을 형성합니다.
  • 장관에서는 Neural crest cell이 머리에서 꼬리 방향으로 이동하면서 장신경총(myenteric plexus, submucosal plexus)을 만듭니다. 장신경총은 장의 연동운동과 분비 조절을 담당합니다.
  • 한편 히르슈스프룽 병에서는 신경능선세포(Neural crest cell)가 끝까지 이동하지 못하게 됩니다. 그럼 원위부 장관에는 신경절세포가 존재하지 않게 되고, 그 부위가 항상 수축 상태로 남아 기능적 폐쇄가 발생합니다.

원인

배아 발달 과정에서 장관 내 신경능선세포(neural crest cell)의 이동이 실패하여 장신경총(myenteric plexus)이 형성되지 않는 것이 원인입니다.

주요 원인
🔴 신경능선세포 이동 실패
태생 5~12주 사이, 신경능선세포가 장관 원위부까지 이주하지 못해 장신경총이 결손됩니다.
🔴 유전적 요인
RET, EDNRB, EDN3 유전자 변이가 보고되며, 일부는 가족성으로 발생합니다.
🔴 연관 질환
다운 증후군(Trisomy 21), 선천성 심질환 등과 연관성이 높습니다.

임상양상

대부분 출생 직후 태변 배출이 지연되며, 장폐색 증상이 나타납니다.

신생아에서 24시간 내 태변이 나오지 않고, 복부 팽만과 담즙성 구토가 동반됩니다.

증상 및 징후
🟨 태변 배출 지연
출생 후 24~48시간 내 태변이 배출되지 않는 것이 특징입니다.
🟨 복부 팽만
무신경절 부위의 기능적 폐쇄로 장 내용물이 정체되어 팽만이 발생합니다.
🟨 담즙성 구토
장폐색이 심해지면서 위와 십이지장 내용물이 역류하여 담즙이 섞인 구토가 발생합니다.
🟨 급성 장염(Enterocolitis)
설사, 발열, 패혈증으로 진행 가능하며, 가장 심각한 합병증입니다.

진단

임상 증상과 영상·기능·조직학적 검사를 종합하여 진단합니다.

진단 방법
🔵 직장수지검사
직장이 좁고 비어 있으며, 손가락을 뺄 때 대변과 가스가 갑자기 분출됩니다(폭발성 배변).
🔵 대장조영술(Barium enema)
무신경절 부위와 확장된 근위부 장관 사이의 이행부위(transition zone)를 확인합니다.
🔵 항문직장압력검사
직장 팽창 시 정상적으로 나타나는 내괄약근 이완반사가 결여됩니다.
🔵 직장 내시경 흡인생검
무신경절 부위를 조직학적으로 확인하는 1차 검사입니다.
🔵 전층 직장 생검
진단의 정확도를 높이며, 신경절세포 결여와 acetylcholinesterase(AChE) 활성 증가를 확인합니다.

영상 소견

히르슈스프룽병의 영상검사는 주로 대장조영술(Barium enema)복부 X선으로 이루어집니다. 특징적인 소견은 무신경절 부위의 좁은 직장과 그 위쪽 확장된 장관 사이의 이행부위(transition zone) 확인입니다.

🔵 대장조영술(Barium enema)
– 무신경절 부위: 직경이 좁고 조영제가 통과되지 않음
– 근위부 장관: 대변과 가스로 팽창된 거대결장 소견
이행부위(Transition zone): 좁은 직장에서 갑자기 확장된 근위부로 넘어가는 경계
– 영아에서는 검사 전 장세척을 최소화하여 이행부위를 잘 보이게 함
🔵 복부 단순 X선
– 복부 전반에 걸친 장 팽창과 다수의 공기-액체 층(air-fluid level)
– 직장부위에는 가스가 거의 없음

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치료

치료의 목표는 무신경절 부위를 절제하고 정상 장관을 항문에 연결하여 배변 기능을 회복하는 것입니다.

진단이 확정되면 전층 절제 및 장-항문 문합 수술을 시행합니다. 대표적으로 두하멜 술식(Duhamel procedure)을 시행합니다.

수술 치료

무신경절 부위를 절제하고 정상 장을 하방으로 연결합니다.

수술적 치료
🔷 Duhamel 술식
확장된 근위부 장관을 무신경절 직장 뒤쪽에 병렬로 연결하여 넓은 배변 통로를 확보합니다.
🔷 Swenson 술식
무신경절 부위를 전층 절제 후 정상 장관을 항문에 직접 연결합니다.
🔷 Soave 술식
직장 점막만 절제하고 근육층을 남겨 그 속에 정상 장관을 끼워 넣습니다.

예후

조기 진단과 적절한 수술 시 대부분 정상적인 배변 기능을 회복합니다.

예후
수술 후 장기적으로 정상 성장과 발달이 가능합니다.
수술 후 일시적인 변실금, 변비, 장염 재발이 발생할 수 있습니다.

생활 관리

수술 후 배변 훈련과 장염 예방이 중요합니다.

생활 관리 수칙
🟨 규칙적인 배변 훈련
수술 후 항문 기능 회복과 변실금 예방을 위해 규칙적인 배변 습관을 유지합니다.
🟨 섬유소 섭취 증가
변비 예방과 장운동 촉진을 위해 식이섬유가 풍부한 식단을 권장합니다.
🟨 장염 증상 시 즉시 내원
발열, 복통, 설사, 혈변이 나타나면 신속히 병원 진료를 받습니다.